Chronisch vermoeidheidssyndroom bij kinderen en adolescenten: een overzichtsartikel [1] ------------------------------------------------------------ Bron : Bijblijven, Literatuurselectie Kinderen en Adolescenten Datum: Jrg. 7 (2000) Nr 4, 41--438 Josephine Richards [2] [1] Chronic fatigue syndrome in children and adolescents: A review article (2000). Clinical Child Psychology and Psychiatry, 5, 3 1-51. SAGE Publications (London, Thousand Oaks and New Delhi). [2] Josephine Richards MBBCh MRCTPsych is als arts-assistent verbonden aan het St George's Hospital in Londen. Haar belangstelling gaat in het bijzonder uit naar de fysieke uitdrukking van psychische problemen bij jonge mensen en het verband tussen fysieke en psychologische symptomen. Haar onderzoek concentreerde zich op hoe kinderen en adolescenten met het chronisch vermoeidheidssyndroom worden behandeld binnen de eerstelijnssetting. Correspondentie richten aan: Child and Adolescent Psychiatry; Ground Floor, Jenner Wing, St George's Hospital Medical School, Cranmer Terrace, London SW17 ORE, UK Samenvatting ------------ Hoewel het chronisch vermoeidheidssyndroom (CVS) veelal wordt beschouwd als een moderne ziekte, worden door clinici personen met chronische vermoeidheid al meer dan honderd jaar beschreven. De etiologie van het chronisch vermoeidheidssyndroom is onduidelijk. Voor jongeren met het chronisch vermoeidheidssyndroom zijn er geen betrouwbare prevalentiegetallen en is er geen wetenschappelijk bewijs voor de effectiviteit van behandelingen. Informatie op basis van onderzoek bij volwassenen met het chronisch vermoeidheidssyndroom kan behulpzaam zijn, maar is niet per definitie direct toepasbaar op kinderen en adolescenten. Bij jongeren die hieraan lijden moet men rekening houden met ontwikkelingsfactoren en met de invloed van andere gezinsleden op het verloop van de stoornis. Professionals in de geestelijke gezondheidszorg die met kinderen en adolescenten werken, moeten zich echter niet door de onzekerheden die er rond het chronisch vermoeidheidssyndroom bestaan laten weerhouden zich te gaan bezighouden met het onderzoek en de behandeling van patienten. De pijler waarop de behandeling rust is rehabilitatie, waarbij de nadruk ligt op het geleidelijk opvoeren van activiteiten. Veel aandacht zal besteed moeten worden aan het motiveren van de jongeren en hun gezinnen, en aan effectief samenwerken in een multidisciplinair team. Wanneer niemand in de geestelijke gezondheidszorg zich gaat bezighouden met de behandeling van jongeren met het chronisch vermoeidheidsyndroom, bestaat het risico dat psychische factoren niet aan de orde zullen komen en dat een chronische beperking van hun functioneren het gevolg zal zijn. Inleiding --------- Huisartsen, kinderartsen, leerkrachten en professionals in de geestelijke gezondheidszorg hebben melding gcmaakt van jonge patiënten, die dikwijls met een door henzelf en/of hun ouders gestelde diagnose van het chronisch vermoeidheidssyndroom kwamen (Carter, Kronenberger, Edwards, Micbalczyk & Marshall, 1996; Dowsett & Colby, 1977; Pipe & Waite, 1995; Richards & Smith, 1998). Hoewel de literatuur over volwassenen met deze stoornis steeds uitgebreider wordt, is er een gebrek aan onderzoek naar CVS bij kinderen en adolescenten dat door de clinicus geraadpleegd kan worden bij de gimpliceerde behandeling van deze patienten (Kennedy & Pearce, 1995) Het rapport over CVS door de gezamenlijke werkgroep van de Royal Colleges of Physicians, Psychiatrists en General Practitioners (1996) was een illustratie van de noodzaak tot samenwerking tussen professionals bij de behandeling van patienten met deze stoornis en leverde voorlopige richtlijnen voor de behandeling van jonge mensen die hier aan lijden. Historisch overzicht -------------------- Door de hele medische geschiedenis been zijn door artsen patienten beschreven bij wie een intense en ontwrichtende vermoeidheid het belangrijkste symptoom was. Wessely, Hotopf en Sharpe (1998) hebben in hun boek getiteld Chronic fatigue and its symptoms een gedetailleerd historisch verslag van gevallen van vermoeidheid gegeven. Beards' diagnose van neurasthenie, of geestelijke uitputting, omvatte waarschijnlijk een scala aan aandoeningen, waaronder vermoeidheid en neurosen (Beard, 1869). Meer recent heeft men mensen die lijden aan ernstige vermoeidheid beschreven als lijdend aan myalgische encephalomyelitis (ME). Deze term is ontstaan naar aanleiding van een uitbraak van een geheimzinnige ziekte die het medisch en verplegend personeel van het Royal Free Hospital trof en die gekenmerkt werd door een verscheidenheid aan onverklaarde neurologische symptomen en kenmerken (Compston, 1978). Elders werden soortgelijke epidemieen beschreven. Clinici redetwistten over de vraag of een infectueus agens of massahysterie verantwoordelijk was voor de stoornis (Dawson, 1987). Niettemin werd tegen het einde van de jaren tachtig ernstige vermoeidheid vermeld at het belangrijkste kenmerk van ME. Andere neurologische symptomen en kenmerken werden minder vaak met de diagnose in verband gebracht en de meeste gevallen kwamen geisoleerd voor in plaats van in epidemieen (Wessely, 1991). Postviraal vermoeidheidssyndroom is een andere, nogal misleidende, benaming die is gebruikt om gevallen van chronische vermoeidheid te beschrijven, waarbij wordt gezinspeeld op een zeer specifieke etiologie, die bij de meeste individuele patienten niet is vast te stellen (David, Wessely & Pelosi, 1988). Aangezien bij het merendeel van de personen die worden beschouwd als lijdend ann ME of het post-viraal vermoeidheidssyndroom de oorzaak onduidelijk blijft, gaf de werkgroep van de Royal Colleges er de voorkeur aan de term chronisch vermoeidheidssyndroom te gebruiken voor de beschrijving van alle patienten met langdurige, ontwrichtende vermoeidheid die voldoende zijn onderzocht om fysieke stoornissen te kunnen uitsluiten (Royal College of Physicians, Psychiatrists & General Practitioners, 1996). Wessely heeft beschreven hoe de etiologische paradigma's met betrekking tot neurasthenie in de 19de en 20ste eeuw veranderd zijn (Wessely, 1991; Wessely e.a., 1998). De aandacht is verschoven van verklaringen vanuit het neuromusculaire systeem naar het centrale zenuwstelsel en uiteindelijk naar psychologische verklaringen. De auteurs vonden dezelfde ontwikkeling van ideeen in verband wet ME/post-viraal vermoeidheidssyndroom/CVS in de meer recente perioden. Hiermee hebben zij de terminologie, de etiologie en de verschillende behandelingen van gevallen van chronische vermoeidheid duidelijk in hun sociale context geplaatst (Wessely, 1991; Wessely e.a.. 1998). Hysterie, een ander negentiende-eeuws begrip, werd onderzocht door Freud (Breuer & Freud, 1893-95/1991). Freud wilde weten hoe onbewuste emoties tot uitdrukking worden gebracht als fysieke en psychiatrische symptomen. Hij zag conversiehysterie, meestal gekenmerkt door verlies of beperking van de functies van een deel van het lichaam, als manifestatie van een onderliggend conflict of verlangen. Hysterie is, evenals neurasthenie, vele malen geherdefinieerd en wordt heden ten dage gebruikt in een aantal verschillende betekenissen, die al of niet betrekking hebben op onbewuste emoties en psychische mechanismen (Merskey, 1995; World Health Organization, 1992). Omdat deze term niet specifiek genoeg is, heeft een aantal auteurs aangevoerd dat het beter zou zijn hem niet meer te gebruiken (David e.a., 1988). De literatuur die in de afgelopen eeuw over hysterie is opgebouwd is zo omvangrijk, dat het waarschijnlijk lijkt te zijn dat gedeelten ervan ons zullen kunnen helpen CVS te begrijpen, zolang wij ons maar bewust zijn van de problemen met betrekking tot de definitie. Het is belangrijk in gedachten te houden dat al gedurende meer dan honderd jaar door clinici wordt gerapporteerd over personen met fysieke symptomen waarvoor geen onderliggende oorzaak gevonden kan worden, met name gevallen van chronische vermoeidheid. Doordat sommige auteurs geneigd waren CVS te zien als een betrekkelijk nieuwe ziekte, die zelfs verband zou kunnen houden met milieufactoren (Dowsett & Colby, 1997; Shephard, 1995), wordt de stoornis niet binnen zijn historische en sociale kader geplaatst. Definities ---------- Prevalentiegegevens zijn in belangrijke mate afhankelijk van welke gevals- definities worden gebruikt, zoals wordt geillustreerd in het onderzoek van D.W. Bates ea. (1993). Deze onderzoekers vonden dat chronische, uitputtende vermoeidheid betrekkelijk algemeen was binnen de setting van de Noord-Amerikaanse eerstelijnszorg. CVS zoals gedefinieerd volgens de Britse onderzoeksrichtlijnen (Sharpe ea., 1991) kwam echter weinig voor in hun steekproef van 995 opeenvolgend aangemelde volwassen patienten bij de eerstelijnskliniek, met een prevalentie van 0,3 procent. Bij gebrek aan fysieke kenmerken of diagnostische laboratoriumtests zijn er pogingen ondernomen om afgeleide operationele definities voor CVS op te stellen (Fukuda e.a., 1994; Sharpe e.a., 1991). Deze definities worden samengevat in Tabel 1. Een beperkt aantal fysieke onderzoeken wordt aanbevolen, waaronder bepalen van een volledig bloedbeeld, bezinking, leverfunctie, ureum en elcktrolyten, thyroid-stimulerend hormoon, vrije thyroxine, creatinine-kinase en urineonderzoek op eiwitten en suikers (Royal Colleges of Physicians, Psychiatrists and General Practitioners, 1996). Kennedy en Pearce (1995) hebben beweerd dat te veel zeer technische onderzoeken mogelijk bij patienten angst zullen oproepen wanneer er geen specifieke oorzaak kan worden gevonden voor hun symptomen. Carter, Edwards, Kronenberger, Michalczyk en Marshall (1995) hebben aangevoerd dat de duur van zes maanden, waarvan men bij volwassenen uitgaat, niet geschikt is bij kinderen en adolescenten, die, gezien hun snelle groei op sociaal, psychisch en onderwijskundig gebied, binnen een zelfde periode van ziekzijn wel eens meer schade zouden kunnen ondervinden dan volwassenen. In hun gecontroleerd onderzoek naar CVS en chronische vermoeidheid bij jonge patienten, stelden zij een duur van symptomen van twee maanden voor. In haar onderzoek bij tien CVS-patienten in de leeftijd van 10,5-16,4 jaar ging Vereker (1992) uit van een vereiste duur van symptomen van ernstige vermoeidheid van ten minste zes weken. De vraag hoe lang de vereiste duur van de symptomen moet zijn, blijft open, hetgeen een belemmering vormt voor het vergelijken van de verschillende steekproeven. Het rapport van The Royal Colleges brengt geen oplossing in deze kwestie. CVS bij kinderen werd beschouwd als in essentie dezelfde stoornis als bij volwassenen. Door een dergelijke aanname gaat men voorbij aan het belang van factoren die specifick zijn voor de ziekte bij kinderen en adolescenten. Tabel 1. Gevalsdefinities voor het chronisch vermoeidheidssyndroom. ---------------------------------------------------------------------- Fukuda ea. (1994) Sharpe ca. (1991) ---------------------------------------------------------------------- Belangrijkste symptomen Ernstige, invaliderende Ernstige, vermoeidheid, invaliderende niet verlicht door rust vermoeidheid die het fysieke en psychische functioneren aantast Minimumduur 6 maanden 6 maanden Beperking functioneren Aanzienlijk Invaliderend Cognitieve of Kunnen aanwezig zijn Geestelijke neuropsychiatrische vermoeidheid vereist symptomen Andere symptomen Vier vereist Niet gespecificeerd Hernieuwde aanvang Vereist Vereist klachten Medische uitsluitingen Klinisch belangrijk Bekende fysische oorzaken van chronische vermoeidheid Psychiatrische uitsluitingen Melancholische depressie Psychose Misbruik van een middel Bipolaire stoornissen Bipolaire stoornissen Eetstoornissen Psychose Organische Eetstoornis hersenziekte --------------------------------------------------------------------------- Overgenomen van Royal Colleges of Physicians, Psychiatrists and Ceneral Practitioners (1996), met toestemming van The Royal College of Psychiatrists. Deze zijn onder andere ontwikkelingsinvloeden, zoals hiervoor geschetst, en de grote invloed van ouders, broers en/of zussen, leeftijdgenoten en de relatie met leerkrachten (Lask & Fosson, 1989). Plioplys (1997) voerde aan dat bij jonge kinderen ziektes die vermoeidheid veroorzaken dikwijls paradoxale symptomen te zien geven. Ook vestigde hij er de aandacht op hoe moeilijk het is een accurate anamnese te verkrijgen van CVS-gerelateerde symptomen, die bijzonder subjectief zijn, en zelfs stelde bij dat de stoornis niet gediagnosticeerd zon moeten worden bij kinderen onder de leeftijd van dertien jaar. Omdat jongere kinderen wel als lijdend aan CVS gediagnosticeerd worden en deze patienten behandeld moeten worden, lijkt het niet zinvol het etiket geheel op te geven. Niettemin moeten wij zeer voorzichtig zijn met het kritiekloos toepassen van de diagnostische criteria voor volwassenen. Epidemiologie ------------- De epidemiologische informatie over CVS word steeds uitgebreider, maar is zeer beperkt als het gaat over kinderen en adolescenten, Wij brengen in herinnering dat er aanwijzingen zijn die er op hebben geduid dat CVS voorkomt in epidemische en in geisoleerde vorm (Lask & Dillon, 1990). Er bestaan aanzienlijke verschillen tussen de schattingen van de omvang van het probleem, afhankelijk van de methoden die werden gebruikt om gevallen te identificeren. Ayers e.a. (1998) bijvoorbeeld, rapporteerden de volgende resultaten van hun onderzoek met per post verzonden vragenlijsten bij 71 volwassenen die vijf jaar eerder waren besmet met Q-koorts, en 142 gematchte controlegevallen; respectievelijk 42,2 procent en 26 procent werden gediagnosticeerd als lijdend aan CVS volgens de criteria van Fukuda ea. (1994). Deze grote aantallen roepen vragen op over de manier waarop de schriftelijke vragenlijsten werden geanalyseerd. Willen wij bruikbare prevalentiegegevens verkrijgen voor verschillende populaties, dan is het van groot belang onderscheid te maken tussen chronische vermoeidheid als symptoom en CVS (Hates ea., 1993). In onderzoeken waarin is geprobeerd demografische gegevens te vergaren door middel van het verzamelen van gevallen die door eerstelijnsartsen werden geidentificeerd, werd de omvang van het probleem waarschijnlijk onderschat. Veel patienten zoeken hulp bij alternatieve medische instellingen en melden zich zodoende niet bij hun buisarts. Verder stelden Wessely, Chalder, Hirsch, Wallace en Wright (1997) dat het merendeel van de personen die beantwoorden aan de operationele criteria voor CVS, niet als zodanig worden gelabeld door henzelf, noch door hun huisarts. In een poging deze problemen te overwinnen hebben dezelfde auteurs een bevolkingsonderzoek uitgevoerd bij vijf huisartsenpraktijken en een populatie van 15.238 volwassenen. Doel van het onderzoek was volwassenen met CVS te identificeren die niet per se zelf de diagnose van de stoornis hadden gesteld. De te onderzoeken personen werden verkregen uit de patienten die in het jaar 1993 hun huisarts hadden bezocht en die toestemming gaven in het onderzoek te worden opgenomen. Met gebruikmaking van verschillende instrumenten werden in totaal 1985 personen onderzocht, die vervolgens gedurende zes maanden werden gevolgd. Er werden verschillende zelfbeoordelingsschalen gebruikt, waaronder de Chronic Fatigue Syndrome Qyestionnaire (Chalder, 1990) en de deelnemende personen werden ondervraagd met gebruik van een gestandaardiseerde vragenlijst voor het opsporen van psychische morbiditeit, Het prevalentiegetal voor CVS in deze steekproef, volgens de Centres for Disease Control and Prevention Criteria (Fukuda ea., 1994) was 2,6 procent (met een betrouwbaarheids- interval van tussen de 1,7% en 3,4%). Dit is hoger dan de meeste eerdere prevalentieschattingen die werden gebaseerd op de rapportages van vooraanstaande onderzoekers. De epidemiologische informatie die wij over jongeren die lijden aan CVS hebben, is minder accuraat en grotendeels gebaseerd op studies van toonaangevende onderzoekers. Godlee (1997) belichtte het probleem dat er slechts ontoereikend onderzoek is gedaan naar het onderwerp en dat kritiekloze overzichten veel aandacht kregen, zelfs in serieuze kranten. In een poging informatie te verkrijgen over de omvang van het probleem, met name bij kinderen en adolescenten binnen de eerstelijnssetting, deden Richards en Smith (1998) door middel van vragenlijsten onderzoek bij 332 huisartsen. Hoewel de gegevens niet gebruikt kunnen worden om betrouwbare prevalentiegetallen mee te bepalen, leert het onderzoek ons wel dat CVS vaak genoeg door huisartsen wordt herkend bij jonge patienten om verder onderzoek te rechtvaardigen. In onderzoeken waarin cohorten adolescenten binnen kindergeneeskundige en psychiatrische settings worden beschreven, werd een oververtegenwoordiging van meisjes gevonden (Carter e.a., 1995; Feder, Dworkin & Orkin, 1994). Jonge CVS-patienten zijn vaak beschreven als zeer ambitieus en buitengewoon conscientieus ten aanzien van hun schoolprestaties (Garralda, 1992). Informatie en klinische indrukken die van specialisten zijn verkregen, zijn echter onderhevig aan selectievertekening. Resultaten van een recent onderzoek, waarin volwassen patienten met CVS binnen settings van eerstelijns en derdelijns gezondheidszorg met elkaar werden vergeleken, gaven aan dat de in een ziekenhuis opgenomen mensen met CVS vaker tot de hoogste socio-economische groepen behoren (Euba, Chalder, Deale & Wessely, 1996). De socio-economische klasse zou wel eens een complicerende factor kunnen zijn wanneer men rekening zou houden met kenmerken van individuele patienten zoals verwachtingen ten aanzien van schoolprestaties. De etiologie van het chronisch vermoeidheidssyndroom ---------------------------------------------------- De rol van fysieke factoren --------------------------- Doel van dit overzicht is niet om in detail het onderzoek naar mogelijke immunologische, infectueuze, endocriene en neurologische factoren bij CVS te onderzoeken. Dit onderwerp is elders in detail besproken (Garralda, 1996; Royal Colleges of Physicians, Psychiatrists & General Practitioners, 1996). Ten tijde van het schrijven van dit artikel was deze kwestie nog onopgelost, er waren nog geen organische mechanismen geidentificeerd als causatief voor het merendeel van de gevallen, alhoewel in een aantal onderzoeken in enkele gevallen een verband was gevonden met het Epstein-Barr-virus. De discussies rond de spierfuncties verdienen ook aandacht, Sharpe (1996) beweerde dat de spierfunctie bij CVS patienten waarschijnlijk normaal is en dat de fysiologische achteruitgang van de conditie secundair is aan de inactiviteit. In elk geval moeten we voorzichtig zijn met een afwijzende houding tegenover de patienten, die zelf dikwijls ernstige symptomen ervaren. Cleare en Wessely (1996) hebben de hypothalame-hypofysaire-bijnieras- component van de hormonale-stressrespons onderzocht bij patienten met CVS. In het artikel wordt de noodzaak onderstreept van voortgezet onderzoek naar mogelijke organische mechanismen die een rol kunnen spelen bij de ontwikkeling van de stoornis, terwijl tevens wordt benadrukt hoe belangrijk psychologische factoren en behandelingen zijn. Totdat er definitievere bewijzen zijn, zal dit echter een controversieel terrein blijven. Vooraanstaande leden van de bestaande zelfhulpgroepen hebben, evenals vele patienten, de waarschijnlijkheid van een organische etiologie verdedigd (Woodcock, 1997). Kennedy en Pearce hebben echter een opmerkelijke afwezigheid van fysieke kenmerken en in de meeste gevallen negatieve onderzoeksresultaten gerapporteerd. Nochtans moet men in alle fasen van het verloop van CVS de mogelijkheid van een onderliggende fysieke ziekte, die tot dusver nog niet is ontdekt, in gedachten houden. Met CVS verband houdende psychiatrische aandoeningen en psychische processen ---------------------------------------------------------------------------- Depressie --------- Aanhoudend is er gerapporteerd over een verband tussen CVS en psychiatrische symptomen, met name depressie, bij volwassenen (Wessely, Chalder, Hirsch, Wallace & Wright, 1996) en jonge mensen die waren verwezen naar specialistische centra (Smith e.a. 1991; Vereker, 1992). Carter ea. (1996) beweerden dat kinderen met CVS niet aan depressiviteit in de traditionele betekenis lijden, hoewel zij wel psychische problemen hebben. Somberheid is een begrijpelijke reactie op het slechte functioneren en de sociale geisoleerdheid die een ontwrichtende ziekte met zich meebrengt. Bij volwassenen met CVS werden echter duidelijk meer depressieve symptomen gevonden dan bij personen in een controlegroep van patienten die aan cystic fibrosis of kanker leden (Pelcovitz ea., 1995; Walford, McNelson & McCluskey, 1993). Zo zouden patienten met CVS de situatie waarin zij verkeren als hopelozer kunnen ervaren dan wanneer zij een stoornis hadden die een breder geaccepteerd etiket krijgt, zoals cystic fybrosis of kanker. Jonge patienten met dergelijke, vaak terminale, ziektes krijgen toegang tot een scala aan medische en ondersteunende dienstverleningen. Zij en hun gezinnen zullen veel minder kans lopen de neerbuigende en onwelwillende houding van professionals in de gezondheidszorg te ontmoeten waar veel CVS-patienten over hebben geklaagd (Franklin 1997). Het gevoel van isolement, demoralisatie en hopeloosheid bij veel CVS-patienten en hun gezinnen moet niet onderschat worden en biedt in veel gevallen een adequate verklaring voor de ermee verband houdende depressieve symptomatologie. Verder follow-uponderzoek bij jonge patienten met CVS is nodig om antwoord te krijgen op de vraag of personen die CVS ontwikkelen zonder depressiviteit, later, wanneer hun functioneren achteruit gaat, alsnog depressief zullen worden. Ondertussen lijkt het raadzaam dat clinici proberen vast te stellen of individuele patienten met chronische vermoeidheid niet eigenlijk primair lijden aan een depressieve ziekte. Monitoring van wat secundaire symptomen van depressie lijken te zijn, is eveneens belangrijk, vooral het ontstaan van intense hopeloosheid samengaand met suicidegedachten. Co-morbiditeit van CVS met depressie kan op een aantal manieren worden verklaard. De twee aandoeningen zouden mogelijk ook uit dezelfde etiologische factoren kunnen voortkomen en zouden zelfs verschillende verschijningsvormen van dezelfde stoornis kunnen zijn. Angststoornissen ---------------- Er is door onderzoekers opmerkelijk weinig belangstelling getoond voor het in kaart brengen van symptomen van angst en angststoornissen bij jonge patienten met CVS. Sharpe (1996) heeft onze aandacht gevestigd op de overeenkomst tussen de kenmerkende somatische symptomen van angst en de fysieke symptomen die sommige patienten met CVS melden tegelijk met vermoeidheid. Deze auteur concludeerde echter dat CVS niet voldoende verklaard wordt door depressieve stoornissen en angststoornissen, ook al zijn deze aanwezig. Pelcovitz e.a. (1995) rapporteerden dat volwassen patienten met CVS hoge scores hebben op meetschalen voor internaliseringssymptomen, waaronder 'bangheid'. Gebleken is dat onder volwassen patienten met CVS angststoornissen betrekkelijk veel voorkomen (Fischler, Cluyds, De Gucht, Kaufman & Meirleir, 1997; Lane, Manu & Mathews, 1991), maar ook hier bestaat een aanzienlijke comorbiditeit met depressieve stoornissen. In het Belgische onderzoek beantwoordden 30 van de 53 personen met CVS aan de criteria voor een DSM-III-diagnose van gegeneraliseerde angststoornis (American Psychiatric Association, 1987). Symptomen die verband hielden met een gegeneraliseerde angststoomis werden door de betrokken patienten retrospectief gerapporteerd als sluipenderwijs in de vroege volwassenheid of adolescentie ontstaan, De auteurs beweerden dat vroeg begonnen angststoornissen een kwetsbaarheidsfactor zouden kunnen zijn bij de ontwikkeling van CVS. Deze interessante mogelijkheid is de moeite waard om nader te onderzoeken. De auteurs merkten eveneens op dat 'piekeren' een algemeen symptoom was in hun steekproef. Gezien de cognitieve attributies die jonge mensen met CVS vertonen (Fry & Martin, 1996), die later in dit artikel worden beschreven, is het begrijpelijk dat zij symptomen als 'bangheid' en 'piekeren' zullen ervaren. Verder onderzoek is nodig om ons de relatie te helpen begrijpen tussen dergelijke cognitieve factoren en somatische symptomen van angst die jonge patienten met CVS ervaren. Eetstoornissen -------------- Griffiths, Beumont, Moore en Touyz (1996) hebben drie gevalsvignetten beschreven waar de aanvankelijke diagnose CVS later werd vervangen door de diagnose eetstoornis. De auteurs stelden dat bij patienten met CVS vroegtijdige en regelmatige psychiatrische onderzoeken geindiceerd zijn. Schoolverzuim ------------- Slechts verbazend weinig auteurs hebben de relatie onderzocht tussen schoolverzuim en CVS. De situatie is vooral gecompliceerd omdat de term 'schoolverzuim' geen specifieke diagnose is, maar gedrag dat zowel uit psychiatrische als uit niet-psychiatrische problemen kan voortvloeien. Verschillende onderzoeken gaven verbanden te zien tussen angststoornissen (zoals separatieangst, agorafobie en sociale fobie), depressie en somatisering enerzijds en schoolverzuim anderzijds (Berg, 1992; Bernstein e.a.). Berg ea. (1993) interviewde tachtig kinderen in de leeftijd van dertien tot vijftien jaar die zonder een geldige reden meer dan 40 procent van een trimester niet naar school waren geweest en vond dat weinig van deze schoolverzuimende kinderen psychiatrische behandeling kregen. Dezelfde auteur betreurde de afnemende belangstelling voor het probleem bij kinder- en volwassenen psychiaters (Berg, 1992). Het komt misschien door de schaarste aan recente onderzoek op dit gebied door werkers in de geestelijke gezondheidszorg dat het uitgevoerde overzichtsonderzoek naar langdurig ziekteverzuim op grond van informatie van leerkrachten op 2942 scholen door Dowsett en Colby (1997), zoveel aandacht heeft gekregen. Er kleven echter verschillende methodologische bezwaren aan dit overzichtsonderzoek, waaronder een lang responspercentage (37%). De auteurs rapporteerden dat van de 885 individuele ziekteverslagen die door de leerkrachten waren gevonden, in 372 van de gevallen (42%) ME/CVS werd genoemd. 'Genoemd' werd niet verder verduidelijkt. De auteurs maakten niet duidelijk of de diagnostische categorieën die de leerkrachten in de vragenlijst beschreven aan hen waren voorgelegd, of dat deze spontaan door hen waren gerapporteerd. Het etiket schoolverzuim zal waarschijnlijk in grote mate cultureel bepaald zijn, zoals vaak bij afwijkend gedrag het geval is (Lemert, 1972). Abbey en Garfinkle (1991) wezen erop dat CVS een term is die acceptabel is voor hedendaagse volwassen patienten met uitputtende chronische vermoeidheid, terwijl psychiatrische etiketten dat vaak niet zijn. Dezelfde auteurs plaatsten het proces van ziekte-etikettering binnen de context van hedendaagse culturele overtuigingen en negatieve connotaties ten aanzien van lijden aan een psychiatrische stoornis. Evenzeer is het mogelijk dat CVS of ME door velen worden gezien als meer aanvaardbare manieren om de problemen die een kind heeft te beschrijven dan bijvoorbeeld schoolverzuim, separatieangst, sociale fobie, enzovoort. Aangezien gebleken is dat fobische angst voor naar school gaan chronische ziekten zoals leukemie en cystic fybrosis kunnen verergeren (Berg, 1992), kan hetzelfde waarschijnlijk opgaan voor CVS. Dezelfde auteur concludeerde dat een langdurige afwezigheid van school ook bij kinderen met lichamelijke ziektes en handicaps gezien moet worden als een mogelijk geestelijk gezondheidsprobleem tenzij de aard van de medische conditie overduidelijk hun aanwezigheid op school onmogelijk maakt (Berg, 1992). CVS zou geconceptualiseerd kunnen worden als een vorm van weigeren naar school te gaan, omdat de twee condities in essentie dezelfde oorzaken hebben. Omgekeerd zou schoolverzuim kunnen ontstaan als een complicatie van CVS. Momenteel is geen van beide hypotheses voldoende onderzocht, maar het lijkt wel zeker dat er een relatie bestaat tussen de twee condities. Wij zullen meer moeten weten over de etiologie en het verloop van CVS op langere termijn, zodat behandelaars CVS beter zullen kunnen differentieren van andere oorzaken van schoolverzuim. Wanneer echter werkers in de geestelijke gezondheidszorg zich afzijdig houden van het probleem van het weigeren naar school te gaan en schoolverzuim, nemen anderen het voortouw, niet alleen in het verbreiden van de diagnose van CVS binnen de scholen, maar ook in het aanmoedigen van thuisonderwijs. Somatisatie en CVS ------------------ Door de geschiedenis van de geneeskunde en de psychiatrie heen hebben clinici geprobeerd de mechanismen die psychisch leed verbinden met fysieke symptomen te begrijpen, Men heeft dit proces vaak somatisatie genoemd (Lipowski, 1967). Lask en Fosson (1989) komen in hun definiering van somatisatie niet met aannames over etiologische factoren, of bewuste of onbewuste emoties die een rol zouden kunnen spelen bij het proces. De auteurs gebruikten de term in de betekenis van 'de fysieke beleving en/of uitdrukking van menselijk leed'. Garralda (1996) heeft de verschillende vormen beschreven die somatisatie kan aannemen bij kinderen, zoals pijn, functieverlies en vermoeidheid. Ook stelde zij de vraag of men bij deze verschillende uitingsvormen moet uitgaan van dezelfde risicofactoren en behandelingen. Verschillende auteurs (Garralda, 1992; Pipe & Waite, 1995) hebben het model van Minuchin e.a. (1975) van psychosomatische ziekte in de context van CVS kritisch besproken. Minuchin e.a. beschreven hoe het door gezinsfactoren voor sommigen moeilijk kan zijn conflicten of verdriet te uiten, behalve door fysieke symptomen. Zij beschreven vier transactionele patronen die voorkwamen binnen de gezinnen van kinderen met een 'psycho-somatische ziekte': 'kluwen', overbescherming, rigiditeit en conflictvermijding binnen het gezin. Ook benadrukten zij de rol van het zieke kind bij de instandhouding van deze conflictvermijding. De theorieen die zijn gepasseerd op slecht functioneren van gezinnen zijn echter niet voldoende gevalideerd en onderschatten vaak de rol van het individuele kind. In hun onderzoek naar het functioneren van gezinnen van patienten met anorexia nervosa en cystic fibrosis vonden Blair, Freeman en Cull (1995) dat beide groepen een emotioneel overbetrokken interactionele stijl te zien gaven. De auteurs stelden dat dit een natuurlijke reactie van ouders zou kunnen zijn op ernstige ziekte bij hun kinderen. Het is noodzakelijk zowel de individuele predispositie van het kind voor het ontwikkelen van de stoornis na te gaan, als de reacties van gezinsleden op ernstig functieverlies van 1 van de gezinsleden. Dit laatste kan, hoe begrijpelijk ook, de oorzaak zijn van het voortbestaan van de symptomen bij het kind. De vraag of interactiestijlen van gezinnen somatisatie veroorzaken is echter moeilijker te beantwoorden. De gezinnen in kwestie komen meestal naar geestelijke-gezondheidszorginstellingen lang nadat de individuele gezinsleden ruimschoots de gelegenheid hebben gehad zich aan te passen aan de aanwezigheid van een ziek kind. De veronderstelling dat onze kennis van somatisatie in het algemeen toepasbaar is op specifieke stoornissen als CVS lijkt op het eerste gezicht plausibel. Nader onderzoek naar de specifieke mechanismen die een rol spelen wanneer psychische pijn uitgedrukt wordt in vermoeidheid is echter nodig. Aan CVS ten grondslag liggende concepten ---------------------------------------- Een aantal auteurs heeft getracht CVS te verklaren door de overtuigingen van patienten over zichzelf, hun lichaam en hun ziekte te onderzoeken. Fry en Martin (1996) onderzochten cognitieve processen bij kinderen met CVS en vergeleken deze met een controlegroep van gezonde kinderen. Zij vergeleken de percepties van de kinderen van hun huidige activiteitsniveau met een objectieve beoordeling daarvan. De onderzoekers vonden dat er zowel bij kinderen als ouders verschillen bestonden tussen de objectieve en de subjectieve metingen in de gezonde en in de CVS-groep. Bij de CVS-groep waren de verschillen echter significant groter, waarbij ouders en kinderen beiden het activiteitsniveau in feite onderschatten. Bovendien zouden de kinderen met CVS in de toekomst graag hogere activiteitsniveaus willen bereiken dan zij verwachtten te zullen bereiken. Dit zag men terug in de verwachtingen van de ouders. De auteurs dachten dat deze uitkomsten mogelijk duidden op een algemene tendens tot perfectionisme in alle gebieden van het leven, hetgeen bij presteren leidde tot een criterium van alles-of-niets. Zij beweerden dat wanneer iemands doelen geheel buiten proporties zijn in verhouding tot wat hij of zij in de realiteit kon verwachten te zullen bereiken, vermijding van elke verdere poging het resultaat kan zijn. Garralda (1992) heeft soortgelijke karakterkenmerken gerapporteerd bij patienten die waren verwezen naar een specialistische instelling. Lawrie, MacHale, Power en Goodwin (1997) opperden dat patienten met CVS misschien meer dan andere mensen hun aandacht bewust erbij moeten houden wanneer zij motorische of cognitieve taken vervullen, hetgeen leidt tot een perceptie van grotere inspanning. Deze interessante hypothese zal verder getoetst moeten worden, wil zij nuttig zijn bij de behandeling van patienten. Abnormaal ziektegedrag (Mechanic, 1962) werd door sommige auteurs beschouwd als een psychologisch concept dat relevant is voor ons begrip van CVS (Vereker, 1992). Abnormaal ziektegedrag is een breed concept; het omvat abnormale lichaamsperceptie, onjuiste beoordeling van de gezondheidstoestand en ongeschikte activiteit of inactiviteit in verband met deze percepties en beoordelingen (Pilowsky, 1969). Wij zullen meer moeten weten over de herkomst van overtuigingen over ziekte bij CVS-patienten, vooral gezien het verband ervan met het verloop (Wilson e.a., 1994). David, Wessely en Pelosi (1991) boden een cognitief-gedragsmatig model om ontwikkeling en instandhouding te verklaren van CVS volgend op een acute ziekte zoals een virale infectie, ook al waren zij zich er van bewust dat in de meeste gevallen geen virale etiologie wordt gevonden. De auteurs ontwierpen een rehabilitatieprogramma dat gebaseerd is op het uitdagen van cognitieve vervormingen ten aanzien van symptomen en ziekte. Dit model is zeer geloofwaardig door de positieve resultaten die samenhangen met de cognitieve gedragstherapie (Sharpe ea., 1996). Multifactoriele modellen ------------------------ Lask en Dillon (1990) vestigden de aandacht op de weinig heilzame scheiding die men binnen de geneeskunde aantreft tussen ziekten die als lichamelijk worden gezien en die als psychisch worden gezien. De auteurs voerden aan dat bij de meeste kinderziekten aandacht moet worden geschonken aan alle factoren die een rol kunnen spelen, waaronder biologische, sociale en psychologische factoren. Een dergelijke benadering wordt gemakkelijker gemaakt wanneer professionals en patienten onbevooroordeeld en nieuwsgierig tegenover etiologische factoren staan; een voorbeeld hiervan is het speculatieve immunologisch verband tussen acute infectie en een centraal bepaalde gedragsrespons (Royal Colleges of Physicians, Psychiatrists & General Practitioners, 1996). Behandeling ----------- Algemene aanbevelingen voor de behandeling ------------------------------------------ Om aanbevelingen te kunnen doen voor de behandeling van kinderen en adolescenten met CVS baseerde de werkgroep van de Royal Colleges (Royal Colleges of Physicians, Psychiatrists & General Practitioners 1996) zich op consensus in hun groep en op de huidige stand van het wetenschappelijk onderzoek. Omdat veel literatuur over jonge mensen met deze stoornis bestaat uit gevalsverslagen en ongecontroleerde onderzoeken, baseerde de werkgroep zich op onderzoek bij volwassenen, uitgaande van het standpunt dat de verschijningsvorm en de behandeling vergelijkbaar zouden zijn. Deze aanname is wellicht prematuur, gezien onze geringe kennis van epidemiologie en verloop bij jonge mensen met CVS. Zich bewust van deze problemen verliet de werkgroep zich ten slotte op wat zij zagen als goede klinische praktijk, met de noodzaak van een vroegtijdige rebabilitatie in gedachten. Een welkome ontwikkeling die volgde op de publicatie van het rapport van de Royal Colleges was het opzetten van een werkgroep door de Association of Child Psychologi and Psychiatry met het doel deze behandelingsaanbevelingen uit te breiden en het onderzoek naar de stoornis onder kinderen en adolescenten to bevorderen (Association for Child Psychology and Psychiatry, 1999). Ook moet gezegd worden dat veel instellingen voor geestelijke gezondheidszorg voor kinderen en adolescenten en opname-afdelingen hun eigen behandelprotocollen hebben ontwikkeld, in samenwerking met kindergeneeskundige en onderwijskundige diensten die zich vooral bezighouden het onderwijs voor deze patienten. De context van de behandeling ----------------------------- De relatie clinicus-patient --------------------------- Verschillende auteurs hebben belicht hoe de relatie tussen clinicus en patient schade kan oplopen wanneer er een openlijk meningsverschil bestaat over de etiologie en de behandeling (Pipe & Waite, 1995). Scott, Deary en Pelosi (1995) vonden dat 132 huisartsen hun volwassen patienten met een zelfgestelde diagnose ME zagen als patienten bij wie zich waarschijnlijk problemen bij de behandeling zouden gaan voordoen. De auteurs bespraken hoe de arts-patientrelatie een belangrijke factor zou kunnen zij in het blijven voortbestaan van de invaliditeit. Lask en Fosson (1989) hebben onderzocht wat er gebeurde wanneer men de ouders wilde overtuigen van de noodzaak psychologische hulp te zoeken voor hun zieke kind. Zij beweerden dat de meest voorkomende redenen voor weigering onder andere waren: verkeerd begrepen hebben wat er was gezegd, gebrek aan vertrouwen in de artsen, hetgeen dikwijls verband hield met eerder gemaakte fouten, en het stigma en het leed dat psychologische verklaringen met zich meebrengen. Elders in het boek beschreven de auteurs factoren die belangrijk zijn voor de bevordering van de therapeutische alliantie met ouders, waaronder: 1 herkennen welke gevoelens op dat moment het belangrijkst zijn, 2 aannemen dat zij hun best doen, 3 ervan uitgaan dat zij het goed bedoelen. Het belang van betrokkenheid van meerdere instellingen en van samenwerkingsverbanden ------------------------------------------------------------- In het rapport van de Royal Colleges (Royal Colleges of Physicians, Psychiatrists & General Practitioners, 1996) word gesteld dat veel patienten binnen de eerste lijn kunnen worden behandeld in samenwerking met schoolverpleegkundigen en onderwijskundige instanties. De werkgroep adviseerde dat het eerstelijnsteam het kind en het gezin op zijn minst wekelijks moet zien. Gezien de complexe aard van CVS en de problemen die huisartsen hebben genoemd bij de behandeling van deze patienten (Scott e.a., 1995) lijkt dit een ambitieuze veronderstelling. Niettemin moet gepleit worden voor een centrale rol van de huisarts. Of de geestelijke gezondheidszorg voor kinderen en volwassenen ingeschakeld moet worden, zal afhangen van de ernst van de symptomen, de aanwezigheid van ermee samenhangende psychologische symptomen en hoe de patient en het gezin hierover denken. Omdat veel gezinnen moeilijk psychologische verklaringen accepteren (Vereker, 1992), zal de blijvende betrokkenheid van do huisarts en de kinderarts dienen om de symptomen van het kind te valideren en psychiatrische hulp acceptabeler te maken. Ook is het van vitaal belang dat de juiste lichamelijke onderzoeken worden uitgevoerd door een competente arts. Van groot belang is dat er in individuele gevallen tussen de verschillende professionals een goede communicatie en overeenstemining over de behandeling bestaat. Lask en Dillon (1990) hebben beschreven hoe polarisatie van de standpunten onder clinici de behandeling nadelig kan beinvloeden. Op de vraag hoe professionals komen tot hun eigen interne werkmodel voor stoornissen als CVS, is verder onderzoek nodig. Persoonlijke overtuigingen en ervaringen zouden wel eens even belangrijk kunnen zijn als bekendheid met de gezaghebbende richtlijnen. Klinische of ambulante behandeling? ----------------------------------- Veel onderzoeken waarin behandelingsinterventies bij jongeren werden beschreven, hadden betrekking op ambulante patienten (Carter e.a., 1995; Feder e.a., 1994). Vereker (1992) beweerde echter dat voor patienten bij wie de symptomen fysieke beperkingen veroorzaken, of wanneer de patient al enige tijd aan huis gebonden is, klinische behandeling op een kinderafdeling of psychiatrische afdeling geindiceerd is. In ernstiger gevallen kunnen patienten op een kinderafdeling worden opgenomen om het onderzoek gemakkelijker te maken en om de patient en zijn of haar gezin een omgeving te bieden waarin het voor hen meer acceptabel is dat professionals uit de geestelijke gezondheidszorg bij hen worden geintroduceerd. De Health Advisory Service Review of Child and Adolescent Mental Health Services (Bates o.a., 1995) beschreef de rol van psychiatrische afdelingen en noemt ernstige psychosomatische stoornissen als voorbeeld van stoornissen die opname noodzakelijk kunnen maken. Ook werden de redenen onderzocht waarom zo verschillend toegang wordt verkregen tot bedden voor klinische behandeling in het Verenigd Koninkrijk. De vraag of er psychiatrische bedden beschikbaar zijn, is dan ook waarschijnlijk bepalend voor waar jonge mensen die in ernstiger mate aan CVS lijden behandeld worden. Een andere overweging is dat, zoals onderzoek duidelijk heeft uitgewezen, langdurig verblijf in een psychiatrisch ziekenbuis secundaire handicaps met zich meebrengt (Wing & Brown, 1970). Men zou kunnen aanvoeren dat jonge mensen in ziekenhuizen een grote kans lopen afgesneden te raken van het normale school- en sociale leven, gezien het tempo waarin relaties tot ontwikkeling komen en op school leerstof wordt aangeboden in deze leeftijdsgroep. Daardoor is de kans groot dat zij ten gevolge van de hospitalisering gebrek aan zelfsturing en verminderde zelfwaardering zullen ontwikkelen, tenzij er veel zorg besteed wordt aan het instandhouden van contact met de buitenwereld en er een goede structuur en prikkels worden geboden binnen de setting waarin de patient is opgenomen. Voor veel jonge mensen met CVS zal ambulante behandeling de beste behandeling zijn. Waar de behandeling dan ook plaats vindt, het is van vitaal belang dat een breed samengestelde groep professionals zorgdragen voor de gezondheid, het onderwijs en de sociale behoeften van het kind. Specifieke benaderingen ----------------------- Medicatie en fysieke behandelingen ---------------------------------- Een scala aan medicatie, waaronder antihistaminen en anti-virale middelen zijn genoemd als behandeling voor CVS. De bewijzen voor de werkzaamheid van deze middelen waren niet overtuigend, terwijl de hoge kosten en de nadelige reacties een algemene aanbeveling ervan in de weg staan (Royal Colleges of Physicians, Psychiatrists & General Practitioners, 1996; Salit, 1997). Bij volwassen patienten met CVS zijn gunstige resultaten gemeld na behandeling met essentiele vetzuren (Behan, Behan & Horrobin, 1991) en intramusculaire magnesiuminjecties (I. M. Cox, Campbell & Dowson, 1991). In een onderzoek met intraveneus toegediende gammaglobuline bij zeventig volwassenen met CVS werd een significante verbetering gerapporteerd bij zowel de behandelde groep als bij de op leeftijd gematchte controlegroep die een placebo-infuus had gekregen (Rowe, 1977). De auteurs gaven geen gedetailleerd verslag van de wijze waarop bet algehele functioneren van de deelnemers was beoordeeld of dat er van specifieke instrumenten voor het bepalen van het vermoeidheidsniveau gebruik gemaakt was. Zij rapporteerden echter dat bij een follow-up na zes maanden, de volwassenen die intraveneus gammaglobuline hadden gekregen, een significant grotere verbetering van het functioneren lieten zien dan de personen in de controlegroep. Totdat dergelijke uitkomsten gerepliceerd en verder onderzocht zijn, lijkt het onverstandig dergelijke behandelingen bij jonge patienten en hun ouders aan te bevelen. Er is veel belangstelling geweest voor het gebruik van antidepressiva bij volwassen patienten met CVS en vooral voor de nieuwere selectieve serotonerge heropnameremmers (SSHR's). Echter, in een Nederlands onderzoek ontvingen 44 depressieve en 53 niet-depressieve volwassen personen met CVS a-select fluoxetine of een placebo (Vercoulen e.a., 1996). Na een behandelperiode van acht weken was er geen vermindering in de subjectieve beoordeling van vermoeidheid of de ernst van de depressie bij de depressieve en de niet-depressieve groep. Verder gerandomiseerde onderzoeken van SSHR's worden verwacht. Niettemin kan men het gebruik van antidepressieve medicatie overwegen bij individuele patienten bij wie depressieve symptomen de belangrijkste klachten zijn. De positieve resultaten die werden verkregen door Emslie e.a. (1997) in hun gerandomiseerde trial met fluoxetine bij kinderen en volwassenen met een niet-psychotische depressieve stoornis, bieden een sterke ondersteuning voor het gebruik van SSHR's bij deze leeftijdsgroep wanneer depressiviteit een belangrijk kenmerk is. In dit onderzoek bleek fluoxetine significant beter dan een placebo voor de behandeling van depressieve symptomen. Actieve rehabilitatie --------------------- Vereker (1992) onder anderen, heeft het succes beschreven van programma's waarin onder meer de activiteiten op alle terreinen van het bestaan van de patient geleidelijk aan werden opgevoerd, zoals school-, vrijetijds-, sociale en fysieke activiteiten. Gedragstherapeutische strategieen, het stellen van doelen en de noodzaak te werken met het gezin van de patient worden benadrukt. Er zijn nu uit een gerandomiseerd, gecontroleerd onderzoek van volwassen patienten met CVS sterke aanwijzingen dat behandeling met gefaseerde oefenprogramma's effectief is (Fulcher & White, 1997). De nadrukkelijke boodschap van bestaande ondersteuningsgroepen daarentegen was dat rust belangrijk is (Franklin, 1995; Shepherd, 1995), in het bijzonder wanneer de patient zich moe voelt, ook al worden beweringen over permanente spierbeschadigingen door overijverig oefenen niet ondersteund door enig wetenschappelijk bewijs (Royal Colleges of Physicians, Psychiatrists & General Practitioners, 1996). Bovendien hebben David, Wessely en Pelosi (1991) duidelijk gemaakt hoe vermijding van activiteiten leidt tot demoralisatie, achteruitgaan van de conditie en depressie, hetgeen kan leiden, tot chronische invaliditeit. Het is belangrijk dat patienten geleidelijk aan hun activiteiten opvoeren, omdat rust eerder symptomen veroorzaakt dan verlicht (Wessely, 1996). Cognitieve gedragstherapie -------------------------- Behalve gefaseerde oefenprogramma's is cognitieve gedragstherapie de enige behandeling die effectief is gebleken bij volwassen patienten met CVS. In een recent in het Verenigd Koninkrijk voltooide gerandomiseerde, gecontroleerde studie met cognitieve gedragstherapie bij patienten ouder dan achttien jaar, werd medische zorg alleen vergeleken met medische zorg plus cognitieve gedragstherapie (Sharpe e.a., 1996). Het element van cognitieve herstructurering in de therapie bestond eruit dat patienten werden geholpen alternatieve verklaringen te zoeken, in het bijzonder ten aanzien van het symptoom vermoeidheid. Ook werden de patienten in de behandelgroep gestimuleerd de verklaring van het alleen maar hebben van een ziekte te heroverwegen, en na te denken over de rol van psychologische en sociale factoren. Ook namen zij deel aan een programma met geleidelijk opgevoerde activiteiten, die zij vervolgens evalueerden, en zij werden gestimuleerd andere strategieen dan vermijding te proberen. Andere aspecten van de behandeling waren onder andere strategieen om overdreven perfectionisme en zelfkritiek af te zwakken en een actieve benadering voor probleemoplossing voor interpersoonlijke en beroepsmatige problemen. Twaalf maanden na de behandeling vond een follow-up plaats. Van de patienten die cognitieve gedragstherapie hadden ontvangen bereikte 73 procent een bevredigend resultaat, tegenover 27 procent van de controlegroep. Het goede resultaat bij volwassen patienten met CVS na behandeling met cognitieve gedragstherapie werd ondersteund door een ander gerandomiseerd, gecontroleerd onderzoek (Deale, Chalder, Marks & Wessely, 1997). Deze auteurs gaven ook een gedetailleerde beschrijving van het gefaseerde activiteitenprogramma met de nadruk op de gedragstherapeutische en cognitieve herstructureringstechnieken die in hun behandelpakket werden gebruikt. De resultaten van deze twee onderzoeken zijn zeer bemoedigend. Niet duidelijk is echter of de verschillende componenten van de behandelpakketten ook onafhankelijk van elkaar effectief zijn, of alleen in de beschreven combinatie. Er bestaan geen gerandomiseerde, gecontroleerde onderzoeken met cognitieve gedragstherapie bij jongere patienten met CVS. Er zijn echter aanwijzingen waaruit bleek dat diverse vormen van psychopathologie bij kinderen verband hielden met specifieke vormen van cognitieve beperkingen en stoornissen (Spence, 1994). De werkzaamheid van cognitieve gedragstherapie bij de behandeling van jonge patienten met depressieve stoornissen wordt onderstreept door twee gerandomiseerde, gecontroleerde onderzoeken, waarin deze behandeling werd vergeleken met gezinstherapie en non-directieve ondersteunende therapie (Brent e.a., 1997), en relaxatietraining (Wood, Harrington & Moore, 1996). In deze beide onderzoeken bleek cognitieve gedragstherapie beter dan de andere behandelingen. Stark, Rouse en Livingstone (1991) gaven een bcschrijving van een benadering met cognitieve herstructurering bij depressieve kinderen. De technieken waren onder andere het zoeken van bewijzen om automatische gedachten te ondersteunen of te ontzenuwen en het kind begeleiden bij het zoeken naar beter aangepaste interpretaties van gebeurtenissen. Om deze principes te extrapoleren naar jonge patienten met CVS zal de therapeut de belangrijkste niet-functionele gedachten moeten opsporen en uitdagen, gedachten zoals dat 'symptomen betekenen dat er iets met je aan de hand is en activiteiten vermeden moeten worden'. Het is echter belangrijk directe confrontaties te vermijden, vooral als het gaat over ideeen die betrekking hebben op de etiologie. De werkzaamheid van een dergelijke benadering wordt ondersteund door een onderzoek door Deale, Chalder en Wessely (1998), die een positief resultaat rapporteerden van cognitieve gedragstherapie bij patienten met CVS, ook al veranderden de fysieke ziekteattributies niet. Gezinstherapie -------------- Het is van zeer groot belang dat, evenals bij alle andere lichamelijke en psychiatrische stoornissen bij kinderen en adolescenten, gewerkt wordt met de gezinnen van patienten met CVS. Heel vaak zijn het de ouders die de diagnose en het etiket CVS hebben gegeven, nog voordat er een medisch oordeel werd gevraagd (Feder ea., 1994; Vereker, 1992). Iedere poging tot rehabilitatie met gebruik van een gedragstherapeutische benadering zal voor een groot deel afhankelijk zijn van het enthousiasme en de begeleiding van de ouders. Wil cognitieve gedragstherapie bij de behandeling van jonge patienten slagen, dan is het noodzakelijk om de ideeen van de andere gezinsleden over de symptomen en de ziekte te onderzoeken (Fry & Martin, 1996). Graham (1990) heeft gezinsinterventies beschreven als onderdeel van de behandeling van patienten met CVS binnen een huisartsenpraktijk. Zij voerde aan dat huisartsen, door hun langdurige relatie met de patienten, een speciale autoriteit bezitten, hetgeen processen als 'herkaderen van de ziekte' en 'creeren van optimisme' kan vergemakkelijken. Hierbij moet opgemerkt worden dat de meeste huisartsen de tijd noch de deskundigheid bezitten om gezinstherapie uit te voeren, maar de manier waarop zij over CVS en de prognose voor individuele patienten praten, kan wel eens een beslissende factor blijken te zijn voor het verloop van CVS. Het is belangrijk dat de symptomen van het kind worden beoordeeld in de context van het functioneren van het gezin. Lask en Fosson (1989) hebben de complexe reeks interacties besproken tussen zieke kinderen, hun ziekte, de gezinnen en factoren van buiten het gezin, en hoe deze interacties symptomen kunnen doen ontstaan en instandhouden. Deze auteurs waren zich ervan bewust dat er evenveel manieren zijn om gezinnen te behandelen als er gezinstherapeuten zijn, maar stelden dat het doel zou moeten zijn het gezin te helpen inzicht te krijgen in hun relaties en in andere onderliggende kwesties, in plaats van zich op ziekte te concentreren. Deze aanbevelingen zijn op het eerste gezicht waardevol, maar er is behoefte aan wetenschappelijk bewijs ter ondersteuning van specifieke gezinstherapiebenaderingen bij jonge patienten met CVS. Er is een aanzienlijke mate van deskundigheid nodig voor die uitvoering van gezinstherapie en het is daarom belangrijk dat precies wordt vastgesteld welke componenten van de behandeling het meest effectief zijn. Het verloop van CVS ------------------- De bestaande informatie over het verloop van CVS bij jonge patienten is afkomstig van betrekkelijk kleine steekproeven patienten die waren verwezen naar psychiatrische of kindergeneeskundige specialistische instellingen, bij wie het verloop over het algemeen gunstig was (Carter e.a., 1995; Feder e.a., 1994; Khawaja & Van Boxel, 1998). De Reading Group, die zich bewust was van het kleine aantal patienten in hun onderzoek, merkte op dat alleen die kinderen geheel herstelden die volledig hadden meegewerkt aan de behandeling (Kbawaja & Van Boxel, 1998). Deze werd uitgevoerd volgens rehabilitatieprincipes, met een aantal elementen van cognitieve therapie. Deze uitkomsten moeten verder worden onderzocht binnen een grotere steekproefjongeren met CVS. Uiteraard kan het vergelijken van verschillende onderzoeken slechts tentatief gebeuren, door het ontbreken van consistentie in de gebruikte diagnostische criteria. Wanneer informatie wordt gegeven over de resultaten, is niet altijd duidelijk welke specifieke benaderingen zijn gebruikt. Niettemin duiden de dusver gepubliceerde resultaten erop dat clinici bij het merendeel van hun ontmoetingen met jonge mensen met CVS en hun ouders optimisme moeten promoten. In steekproeven van volwassenen met CVS zijn regelmatig een aantal negatieve prognostische factoren gerapporteerd. Deze zijn een oudere leeftijd, een bijkomende chronische ziekte, een comorbide psychiatrische stoornis en de overtuiging dat de ziekte te wijten is aan fysieke oorzaken (Joyce, Hotoph & Wessely, 1997), hoewel er over deze laatste factor enige twijfel is (Deale e.a., 1998). Er is behoefte aan verder onderzoek binnen steekproeven van kinderen en adolescenten, om predictoren voor het verloop van de ziekte op te sporen, zodat patienten die het risico lopen ernstige en chronische CVS te krijgen, geidentificeerd kunnen worden. De rol van zelfhulpgroepen, waarvan algemeen wordt gedacht dat zieke en gehandicapte kinderen en volwassenen en hun gezinnen er baat bij vinden, moet verder worden onderzocht. Uit een onderzoek door Sharpe, Hawton, Scagratr en Pasvoi (1992) kwamen aanwijzingen, dat bij volwassen patienten met CVS aansluiting bij een zelfhulporganisatie leidde tot een slechtere prognose. Dit kan verband houden met de opvattingen die deze organisaties toegedaan zijn, vooral ten aanzien van etiologie en rehabilitatie. Ten slotte hebben de auteurs van dit recente overzicht de aandacht gevestigd op de belangrijke onderzoeksuitkomst dat CVS tot dusver geen verband houdt met een toegenomen mortaliteit (Joyce ea., 1997). Onderwijs --------- Over de kwestie hoe en waar jonge patienten onderwijs zouden moeten ontvangen, is verschil van mening ontstaan (Richards & Smith, 1998). De meningen over schoolbezoek en de wenselijkheid van thuisonderwijs lijken vaak een weerspiegeling te zijn van de standpunten over welke mechanismen geestelijke vermoeidheid veroorzaken. Dawsett en Colby (1997), die cognitieve beperkingen bij kinderen met CVS belichtten, leken voorstander te zijn van thuisonderwijs. Franklin (1995) bepleitte dat thuisonderwijs nodig is voor kinderen met ernstige CVS en stelde dat ook kinderen die slechts aan een mildere vorm van CVS lijden misschien niet in staat zijn een hele dag op school te blijven. Verdere criteria voor de overweging thuisonderwijs te geven, in termen van subjectieve of objectieve belemmeringen, noemde hij niet. Sharpe (1996) heeft de literatuur samengevat waarin volwassen patienten met CVS worden onderzocht op cognitieve beperkingen. Hij concludeerde dat, hoewel in sommige onderzoeken geringe objectieve aanwijzingen voor beperkingen in gecompliceerde informatieverwerking werden gevonden, deze overeenkwamen met de beperkingen die werden gevonden bij depressieve patienten. Bovendien werden de uitkomsten niet steeds gerepliceerd en in een aantal onderzoeken, waaronder het onderzoek van Cope, Pernet, Kendall en David (1995) werden geen aanwijzingen gevonden voor objectief vast te stellen beperkingen bij personen met chronische, ernstige vermoeidheid. In hetzelfde onderzoek werden ook de hersenstructuren onderzocht bij 26 personen met chronische vermoeidheid, die ten minste zes maanden bestond, met gebruik van beleidsvormende technieken (MRI), waarbij niet meer laesies gevonden werden dan bij personen in de gematchte controlegroep. Afgezien van de vraag of er sprake is van cognitieve beperkingen zal de opvatting dat veel jonge mensen te ziek zijn om de prikkels van een normale schoolomgeving te kunnen verdragen onvermijdelijk leiden tot een pessimistisch vooruitzicht voor zowel het kind als zijn gezin. Voorstanders besteden nauwelijks aandacht aan de waarschijnlijkheid dat thuisonderwijs de ziekterol en gedragsmatige manifestaties van chronische ziekte zal versterken, waardoor rehabilitatie moeilijker wordt. Marcovitch (1997) waarschuwde voor de risico's wanneer kinderen thuisblijven van school. Omdat het niet onwaarschijnlijk is dat secundaire complicaties van CVS zullen optreden, zoals depressiviteit, schoolfobie, of een buitensporig gehecht raken aan thuis of het gezin, zouden wij voorzichtig moeten zijn verkorting van schooltijd of thuisonderwijs voor langere tijd te propageren. Echter, ook de onzekerheden rond de etiologie en de noodzaak patienten en hun gezinnen bij de behandelende instellingen betrokken te houden, moeten ook onderkend worden. Misschien is het belangrijkste aspect van elk individueel onderwijsprogramma wel dat het ingebed is in een bredere behandelings- en rehabilitatiestrategie. Samenvatting ------------ De meeste classificatiesystemen zijn gebaseerd op patronen van symptomatologie waarover tussen clinici, over het algemeen artsen, overeenstemming bestaat. Onze huidige kennis over de etiologie, epidemiologie, rol van ontwikkelingsfactoren en verloop van CVS bij kinderen is zo beperkt, dat wij ons bewust moeten blijven van de beperkingen die kleven aan wel of niet diagnosticeren van individuele jonge patienten volgens criteria die bij volwassenen worden toegepast. Tot dusver beschikken wij over zeer weinig follow-upgegevens over een langere termijn, die laten zien of symptomen van ernstige vermoeidheid of CVS in de kindertijd blijven voortbestaan in de volwassenheid. Deze informatie zou kunnen helpen vast te stellen of CVS bij kinderen en volwassenen een gemeenschappelijke oorsprong heeft. Echter, zelfs wanneer wordt aangetoond dat dit het geval is, is het nodig dat verder wordt onderzocht of de reactie op behandelingen bij verschillende leeftijden van elkaar verschillen. De recente goede resultaten, met gebruik van cognitieve gedragstherapie en gefaseerde oefenprogramma's, die werden gerapporteerd bij volwassenen met CVS zijn zeer welkom, maar moeten wetenschappelijk worden getoetst bij jongere patienten. De follow-uponderzoeken die tot dusver zijn uitgevoerd, geven een gunstig resultaat te zien bij de meeste jonge patienten. Cox en Findley (1994) vestigden er de aandacht op dat er slechts geringe aantallen jonge mensen met CVS zijn bij wie de functiebeperking zowel ernstig als blijvend is. Pipe en Waite (1995) belichtten hoe CVS in de adolescentie, een speciale gevoelige periode, de ontwikkeling ernstig kan verstoren, met mogelijk langdurige gevolgen. Naarmate de ziekte langer duurt, is er een grotere kans dat secundaire psychische symptomen en andere invaliderende gevolgen van niet naar school gaan en minder interacties met leeftijdgenoten zullen optreden. Ondanks de problemen bij het stellen van de diagnose CVS bij jonge patienten, is het belangrijk dat de gevallen vroeg warden opgespoord en dat snel met de behandeling wordt begonnen, hetgeen momenteel slechts gebaseerd kan zijn op richtlijnen zoals opgesteld door de werkgroep van de Royal Colleges of Physicians, Psychiatrists and General Practitioners (1996). Totdat deze aanbevelingen worden ondersteund door wetenschappelijk onderzoek, zullen patienten en hun gezinnen mogelijk beinvloed worden door het advies van zelfhulpgroepen. Vooraanstaande leden en adviseurs van deze organisaties zijn geneigd te benadrukken dat rust houden belangrijk is en dat het voor veel patienten noodzakelijk is dat zij thuis blijven van school, of slechts een gedeelte van de tijd naar school gaan (Dowsett & Colby, 1997; Shepherd & Macintyre, 1997; Woodcock, 1997). Deze benadering geeft voeding aan de vicieuze cirkel van het laten voortbestaan van cognitieve factoren die de invaliditeit instandhouden. Wanneer men daar niet voor waakt, bestaat het gevaar dat wij de gunstige prognoses die tot dusver werden gerapporteerd in de toekomst niet zullen tegenkomen, vooral niet wanneer patienten worden aangemoedigd de rol van zieke aan te nemen en er aan psychische symptomen geen aandacht wordt besteed. Er zijn veel onbeantwoorde vragen over de processen die een rol spelen binnen de samenleving wanneer jonge mensen de diagnose CVS krijgen en over hoe hun behandeling eruit ziet. Wij moeten weten welke jonge patienten met de mildere vorm van CVS vervolgens ernstiger en chronisch ziek worden. Zijn de adviezen en de behandelstrategieen van professionals in de eerstelijnszorg van invloed op het verloop, of zijn individuele of gezinsfactoren belangrijk voor het bepalen van het verloop van CVS? Verder onderzoek naar alle aspecten van CVS bij jonge patienten is nodig. Intussen moeten wij tegengestelde standpunten vermijden, optimisme uitstralen en patienten en hun gezinnen en leerkrachten blijven betrekken bij de behandeling, met het doel dat het kind zo spoedig mogelijk weer normaal kan functioneren. Professionals in de geestelijke gezondheidszorg moeten een cruciale rol op zich nemen bij het formuleren van de diagnose en de behandeling van deze problematiek bij jonge mensen. Literatuur (ongewijzigd overgenomen) ------------------------------------ Abbey, SE., & Garfinkle, PE. (1991). Neurasthenia and chronic fatigue syndrome: The role of culture in the making 0f a diagnosis. American Journal of Psychiatry, 148, 1638-1646. American Psychiatric Association. (1987). Diagnostic and statistical manual of mental disorders (3rd ed, rev.). Washington, DC: American Psychiatric Press. Association for Child Psychology and Psychiatry (1999). Chronic fatigue syndrome: Helping children and adolescents. Occasional Paper No. 16 (E. Garralda, Ed.). London: The Association for Child Psychology and Psychiatry. Ayers, JO., et al. (1998). Post-infection fatigue syndrome following Q fever. Quarterly Journal of Medicine, 91, 105-123. Bates, D.W., Schmitt, W., Buchwald, D., Ware, NC., Loe,J., Thoyer, E., Komnish,J., & Komaroff, AL. (1993). Prevalence of fatigue and chronic fatigue syndrome in a primary care practice. Archives of Internal Medicine, 153, 2759-2765. Bates, P., Kurt,, Z., Cumella, S., Richardson, C., Farrar, M., Shooter, M., Kerfoot, M., White, R., Williams, R., Berger, M., Hill, P., Sang, B., & Walk, D. (1995). Child and Adolescent Mental Health Services. Together We Stand. In R. Williams & C. Richardson (Eds.), The commissioning, role and management of child and mental health services. London: EMSO. Beard, G.M. (1869). Neurasthenia or nervous exhaustion. Boston Medical and Surgical Journal, 3 (new series), 217-221. Behan, P.O., Behan, WM.H., & Horrobin, D. (1990). Effect of high doses of essential fatty acids on the post viral fatigue syndrome. Acta Neurologica Scandinavica, 82, 209-216. Berg, I. (1992). Absence from school and mental health. British Journal of Psychiatry, 161,154-166. Berg, I. (1997). School refusal and truancy. Archives of Disease in Childhood, 76, 90-91. Berg, I., Butler, K, Franklin. J., Hayes, H., Lucas, C., & Sims, R. (1993). DSM-III-R disorders, social factors and management of school attendance problems in the normal population. Journal of Child Psychology, Psychiatry and Allied Disciplines, 34, 1181-1203. Bernstein, GA, Massie, E.D., Thuras, P.D., Perewien, AR., Borchardt, G.M., & Crosby RD. (1997). Somatic symptoms in anxious-depressed school refusers.Journal of the American Academy of Child and Adolescent Psychiatry, 36, 661-668. Blair, C., Freeman, C., & Cull, A. (1995). The families of anorexia nervosa and cystic fibrosis patients. Psychological Medicine, 25, 985-998. Brent, DA, Holder, D., Kolko, D., Birinaher, B., Baugher, M., Roth, C., Irengar, S., & Johnson, BA. (1997). A clinical psychotherapy trial for adolescent depression comparising cognitive, family and supportive therapy. Archives of General Psychiatry, 54, 877-885. Breuer,J., & Freud, S. (1893-1895/1991) Studies on hysteria (A. Richards, Ed.), London: Penguin Hooks. Cantwell, D.P., & Rutter, M. (1994) Classification: Conceptual issues and substantive findings, In M. Rutter, E. Taylor, & L. Hersov (lAs.), Child and adolescent psychiatry modem approaches (pp. 946-967). Oxford, UK- Blackwell Scientific Publications. Carter, B.D, Edwards,J.E Eroenherger WO., Michalczyk, L., & Marshall, G.S. (1995). Case control study of chronic fatigue in pediatric patients. Pediatrics, 95, 179-186. Carter, B.D., Rroenenberger, W.G., Edwards, J.F., Michalzcyk, L,, & Marshall, G.S. (1996), Differential diagnosis of chronic fatigue in children: Behavioral and emotional dimensions, Developmental and Behavioral Pediatrics, 17, 16-21. Chalder, T. (1990). A scale for measuring chronic fatigue syndrome. Unpublished Thesis, City University London. Cleare, A.J., & Wessely, S.c. (1996). Chronic fatigue syndrome: A stress disorder? British Journal of Hospital Medicine, 55, 571-574. Compston, ND. (1978). An outbreak of encephalornyclitis in the Royal Free Hospital Group, London in 1955, Postgraduate Medical Journal, .54, 722-724. Cope, H., Perner, K, Kendall, B., & David, A. (1995). Cognitive functioning and magnetic resonance imaging in chronic fatigue. British Journal of Psychiatry, 167, 86-9 4. Cox, D., & Findley, L. (1994). Chronic fatigue syndrome in adolescence. British Journal of Hospital Medicine, 51, 614. Cox, IM., Campbell, M.J., & Dowson, D. (1991). Red blood cell magnesium and chronic fatigue syndrome. The Lancet 337, 757-760. David, A., Wessely, S., & Pelosi, A. (1988). Postyiral fatigue syndrome: Time for a new approach. Britisch Medical Journal, 296 696-699. David, A., Wessely, S., & Pelosi, A. (1991). Chronic fatigue syndrome: Signs of a new approach. British Journal of Hospital Medicine, 45, 158-163. Dawson, J. (1987). Royal Free Disease: perplexity continues. British Medical Journal, 294, 327-329. Deale,K, Chalder, T., Marks, I., & WesselyS. (1997). Cognitive Behaviour Therapy for Chronic Fatigue Syndrome: a randomised controlled trial. American Journal of Psychiatry, 154, 408-414. Deale, A., Chalder, T., & Wessely, S. (1998). Illness beliefs and treatment outcome in chronic fatigue syndrome. Journal of Psychosomatic research, 45, 77-83. Dowsett, E.G., & Colby,J. (1997). Long-term sickness absence due to ME/CFS in UK schools: An Epidemiological Study with Medical and Educational Implications. Journal of Chronic Fatigue Syndrome, 3, 2942. Emslie, G.J. et al. (1997). A Double-blind, randomized, placebo-controlled trial of fluoxetine in children and adolescents with depression. Archives of General Psychiatry, 54, 1031-1037. Euba,R., Chalder, 1., Deale, A., & Wessely, S. (1996). Comparison of the characteristics of chronic fatigue syndrome in primary and tertiary care. British Journal of Psychiatry, 121-126. Feder,HM., Dworkin, PH., & Orkin, C. (1994). Outcome of 48 Pediatric Patients With Chronic Fatigue. Archives of Family Medicine, .3, 1049-1055. Fischler, B., Gluydts, R., Dc Gucht, Vi, Kaufman, L,, & Dc Meirleir K. (1997). Generalised anxiety disorder in Chronic Fatigue Syndrome. Acta Psychiatrica Scandinavica, 95j 405-413. Franklin, A. (1995). Children with ME. Guidelines for School Doctors and General Practitioners. Stanford le Hope: ME Association. Franklin, A. (1997). Including patients who rated themselves as a little better would have altered results, British Medical Journal, 315, 947. Fry, AM., & Martin, M. (1996). Cognitive idiosvncracies among children with the chronic fatigue syndrome; anomalies in self-reported activity levels, Journal of Psychosomatic Research, 41, 213-228. Fukuda, K, Straus, S.E., Hickie, I., Sharpe, MC., Dobbins,J.G., & Komaroff, K (1994), The Chronic Fatigue Syndrome: a comprehensive approach to its definition and study. Annals of Internal Medicine, 121, 953-959. Fulcher, KY., & White, PD. (1997). Randomised controlled trial of graded exercise in patients with the chronic fatigue syndrome. British Medical Journal, 314, 1647-1652. Garralda, E.M. (1992). Severe Chronic Fatigue Syndrome in childhood - a discussion of psychopathological mechanisms. European Journal of Child and Adolescent psychiatry, 1, 111-118 Garralda, EM. (1996). Somatisation in children. Journal of Child Psychology and Psychiatry, 37, 13-33. Godlee, F (1997). Plague or pure hype. British Medical Journal, 314, 1700. Graham, H. (1990). Family interventions in general practice: A case of chronic fatigue. Journal of Family Therapy, 13, 225-230. Griffiths, RA., Beumont, P.J., Moore, G.M., & Touya, SW. (1996). Chronic fatigue syndrome and dieting disorders: Diagnosis and management problems. Australian and New Zealand Journal of Psychiatry, 30, 884-838. Joyce, J., Hotopf, M., & Wessely, 5. (1997). The prognosis of chronic fatigue and chronic fatigue syndrome: A systematic review. Quarterly Journal of Medicine, 90, 223-233. Kennedy, J. & Pearce, J.B. (1995). Chronic fatigue syndrome in childhood. Current Opinion in Psychiatry, 8, 281-234. Khawaja, 5.5., & Van Boxel, P. (1998). Chronic fatigue syndrome in childhood: Seven year follow-up study. Psychiatric Bulletin, 22 198-202. Lane, T.J., Manu, P., & Mathews, DA. (1991). Depression and somatization in the chronic fatigue syndrome. American Journal of Medicine, 91, 335-344. Lask, B., & Dillon, M. (1990). Postsiral fatigue syndrome. Archives of Disease in Childhood, 65,1198. Lask, B., & Fosson, A. (1989). Childhood illness: The psychosomatic approach. Chichester, UK- Wiley Lawrie, SM., MacHale, S.M,, Power, M.J., & Goodwin, GM. (1997). Is the chronic fatigue syndrome best understood as a primary disturbance of the sense of effort? Psychological Medicine, 27, 995-999. Lemert, E. (1972). Human deviance, social problems and social controL Englewood Cliffs, NJ: Prentice Hall. Lipowski, Z. (1967). Review of consultation psychiatry and psychosomatic medicine: 11. Clinical aspects. Psychosomatic Medicine, 29, 201-224. Marcovitch, H. (1997). Managing chronic fatigue syndrome in children. British Medical Journa4 314, 1635-1636. McCauley, E., Carlson, GA., & Calderon, R. (1991). The role of somatic complaints in the diagnosis of depression in children and adolescents. Journal of the American Academy of Child and Adolescent Psychiatry, 30, 631-635. Mechanic, D. (1962). The concept of illness behaviour. Journal of Chronic Disease, 15, 189-194. Merskey, H. (1995). The analysis of hysteria. Understanding conversion and dissociation. London: Gaskell. Minuchin, S., Baker, L., Rosa,an, B.L., Liebman, R, Milman, L., & Todd, T.C. (1975). A conceptual model of psychosomatic illness in children. Archives of General Psychyatry, 32, 1031-1038. Pelcovitz, D., Septimus, A., Friedman, SB., Krilov, L.R., Mandel, F., & Kaplan, S. (1995). Psychosocial correlates of chronic fatigue syndrome in adolescent girls. Developmental and Behavioral Paediatrics, 16, 333-338. Piloplys, A.V, (1997). Chronic fatigue syndrome should not be diagnosed in children. Pediatrics, 100, 270-271. Pilowsky, 1. (1969). Abnormal illness behaviour British Journal of Medical Psychology, 42, 347-351. Pipe, R., & Waite, M. (1995). Family therapy in the treatment of chronic fatigue syndrome in adolescence. Association for Child Psychology and Psychiatry Review Newsletter 17, 9-16. Richards, JA., & Smith, F (1998). Chronic fatigue syndrome in children and adolescents: General practitioners experience of the problem and their views about its treatment, Psychiatric Bulletin, 22, 203-206. Rowe, KS. (1997). Double-blind randomised controlled trial to assess the efficacy of Intravenous gammaglobulin for the management of chronic fatigue syndrome in adolescents. Journal of Psychiatric Research, 31, 133-147. Royal Colleges of Physicians, Psychiatrists, & General Practitioners. (1996). Chronic fatigue syndrome. Report of a joint working group. London: The Royal Colleges of Physicians, Psychiatrists and General Practitioners. Salit, I.E. (1997). The chronic fatigue syndrome: An update on important issues. In y. Shlomo & Dl. Motofsty (Eds.), Chronic Fatigue Syndrome (pp. 51-72). London: Plenum. Scott, S., Deary, 1., & Pelosi, Aj. (1995). General practitioners' attitudes to patients with a self diagnosis of myalgic encephalorayelitis. British Medical Journal 310, 508. Sharpe, M. (1996). Chronic fatigue syndrome. The Psychiatric Clinics of North America 19, 549-573. Sharpe, M., Archard, L.C., Banatvala, JE., Borysiewica, L.K, Glare, AW., David, A., Edwards, R.H.T., Hawton, KE.H., Lambert, H.?, Lane, RJ.M., McDonald, EM., Mowbray,J.E, Pearson, D.J., Pete, TEA., Preedy, 'JR., Smith, Al'., Smith, D.G., Taylor, D.J., Tyrrel, D,AJ., Wessely, S., & White, P.D. (1991). A report - Chronic fatigue syndrome: Guidelines for research. Journal of the Rsyal Society of Medicine, 84, 118-121. Sharpe, M., Hawton, K, Simkin, S., Surawy, C., Hackmann, A., Klimes, L., Peto, T., Warrel, D., & Seagrott, V. (1996). Cognitive behaviour therapy for the chronic fatigue syndrome: A randomised controlled trial, British Medical Journal, 312, 22-26. Sharpe, M., Hawton, K., Clements, A., & Cowen, PJ. (1997). Increased brain serotonin function in men with chronic fatigue syndrome. British Medical Journa4 315, 164-165. Sharpe, M., Hawton, K, Seagrott, V., & Pasvol, G. (1992), Follow-up of patients presenting with fatigue to an infectious diseases clinic. British Medical Journal 305, 147-152. Shepherd, C. (1995). Myalgic encephalomyclitis: Post-viral fatigue syndrome. Guidelines for the care of patients (2nd ed.). Stanford le Hope, UK ME Association. Shepher & C., & Macintyre, A. (1997). Patients should have an initial period of rest before gradual increase in activity. British Medical Journal, 315, 947. Smith, MS., Mitchell,J., Corey, L., Gold, B., McCauley, L.A., Glover, B., Sc Tenover, EC. (1991). Chronic fatigue in adolescents. Pediatrics, 88, 195-202. Spence, 5.1-1. (1994). Cognitive therapy with children and adolescents: From theory to practice. Journal of Child Psychology and Psychiatry 35, 1191-1228. Stark, KB., Rouse, LW., & Livingstone, R, (1991). Treatment of depression during childhood and adolescence: Cognitive behavioral procedures for the individual and the family. In P.C. Kendall. (Ed.), Child and adolescent therapy: Cognitive-behavioral procedures (pp. 165-206). New York: Guilford Press. Vercoulen, J.H., Swanick, G.M., Zitman, F.G., Vreden, 5G., Hoofs, M.P., Fennis, IF, Galama,J.M., Van tier Meer,J.W., & Bleijenberg, C. (1996). Randomised, controlled trial of fluoxetine in chronic fatigue syndrome. Lancet, 347, 858-861. Vereker, MI. (1992). Chronic fatigue syndrome: A joint paediatric- psychiatric approach. Archives of Disease in Childhood 67, 550-555. Walford, GA., McNelson, W., & McCluskey, D.R (1993). Fatigue, depression, and social adjustment in chroaic fatigue syndrome. Archives of Disease in Childhood, 68, 384-388. Wessely, S. (1991). History of postviral fatigue syndrome. British Medical 919-941. Bulletin, 47, Wessely, S. (1996). Chronic fatigue syndrome: An adult perspective. In K Forest (Ed.), Psychosomatic problems in children: Clinical research perspectives. Occasional Paper No. 12 London: Association of Child Psychology and Psychiatry. Wessely, S., Chalder, T, Hirsch, S., Wallace, P., & Wright, B. (1996). Psychological symptoms, somatic symptoms and psychiatric disorder in chronic fatigue and chronic fatigue syndrome: A prospective study in a primary care setting. American Journal of Psychiatry, 153, 1050-1059. Wessely, S., Chalder, T., Hirsch, S., Wallace, P., & Wright, D. (1997). The prevalence and morbidity of chronic fatigue and chronic fatigue syndrome: A prospective primary care study. American Journal of Public Health, 87, 1449-1455. Wessely, S., David, K, Butler, S. & Chalder, T. (1989). Management of chronic (post-viral) fatigue syndrome. Journal of the Reryal Collegy of General Practitioners, 39,26-29. Wessely, S., Hotopf, M., & Sharpe, M. (1998). Chronic fatigue and its syndromes. Oxford, UK Oxford University Press. Wilson, A., HicIde, 1., floyd, K, Hadzi-Pavlovic, B., Boughton, C., Dwyer,J., & Wakefield, D. (1994). Longitudinal study of outcome of chronic fatigue syndrome. British Medical Journal, 308, 756-759. Wing, J.K,, & Brown, G.W. (1970). Institutionalisation and schizophrenia: A comparative study of three mental hospitals 1960-1968. Cambridge, UK Cambridge University Press. Wood, K, Harrington, R., & Moore, A. (1996). Controlled trial of a brief cognitive-behavioral intervention in adolescent patients with depressive disordert Journal of Quid Psychology and Psychiary, 37, 737-746. Woodcock, S. (1997). Medical editorial. Perspectives, 62, Medical Matters 1. World Health Organisation. (1992). The ICD-10 classification of mental and behavioural disorders: Clinical descriptions and diagnostic guidelines. Ceneva: World Health Organisation.